卵巢支持-间质细胞瘤6例临床病理分析

Ren Dongdong1 , Wang Xiang11 Department of Pathology ；3 Department of Gynecologic Oncology,Shaanxi Provincial Cancer Hospital, Shaanxi Xian 710061 , China ；2 Department of Obstetrics and Gynecology,Northwest Women and Childrens Hospital,Shaanxi Xian 710054, China.[Abstract ] Objective: To observe the gross and microscopic features and clinicopathological and immunohisto­

chemistry characteristics of sertoli - Leydig cell tumour,and to explore the diagnosis,differential diagnosis and progno­

sis of sertoli — leydig cell tumour( SLCTs) . Methods:6 cases of SLCTs were examined by light microscopy and immu- nochemistry. The features of clinicopathological and summarizing immunohistochemical features and literature review

were analysed. Results: Ovarian sertoli 一 leydig cell tumors were rare and can be masculinized or de 一 feminized. Five

cases located in one ovary, one in bilateral and two cases were with distant metastasis. The tumors were consisted of sertoli cells and gonad interstitial cells. Sertoli cell had spherical or oval nucleus, some of short rod nucleus, and had

light coloured or transparent cytoplasm. Ledig cells appeared in the interstitial tissue singly or in clusters, with small

nuclei and abundant eosinophlilc cytoplasm. Two kinds of cells gradually transformed. With a follow - up of 10 ~ 96

months, three patients were dead and three were alive. The immunohistochemistry of a - inhibin, CD99, CR, CD10, CyclinDl and B - catenin were positive. Conclusion: The morphology of SLCT is complex and difficult to diagnose.

The prognosis is related to tumor differentiation and clinical stage.[Key words] sertoli - leydig cell tumour,clinicopathological,immunohistochemical,differential diagnosisModem Oncology 2019,27(23) ：42 - 4268【摘要】目的:探讨卵巢支持-间质细胞瘤(sertoli-leydig cell tumor,SLCT)的大体及显微镜下特点,免疫组

化表达及临床特征，诊断、鉴别诊断要点及预后因素分析。方法:收集6例SLCTs标本观察大体及镜下特征， 分析临床病理特点,行免疫组化方法检查及文献复习。结果：卵巢支持-间质细胞瘤罕见，可出现男性化或 去女性化表现,5例发生于一侧卵巢,1例发生于双侧卵巢,2例远处转移，镜下Sertoli细胞排列呈管状、条索 状、岛状，细胞核圆形或卵圆形，胞质淡染或透明,Leydig细胞单个或成簇出现于间质内，核小，具有丰富的嗜

酸性胞质。两种细胞逐渐过渡移行。随访10-96个月，3例死亡,3例存活。免疫组化a-inhibin、CD99、CR、 CD10.CyclinDl及P-catenin阳性。结论:SLCT形态复杂，诊断困难，预后与分化程度、临床分期有关。【关键词】支持-间质细胞瘤;临床病理;免疫表型；鉴别诊断【中图分类号1R737.3I 【文献标识码】A［文章编号】1672 - 4992 - (2019)23 - 42 - 05DOI：10.3969/j. issn. 1672 -4992.2019.23.032卵巢支持-间质细胞瘤(sertoli - leydig cell tumor,

SLCT)是一种罕见的卵巢性索-间质肿瘤，由形态学上类似【收稿日期】2019 -04-08【修回日期】2019 - 05 - 20［基金项目】 陕西省科技统筹创新工程计划项目(编号：2016TZC -S-15 -7)于男性Sertoli细胞和Leydig细胞的细胞按照不同比例混合 而成，占卵巢肿瘤比例＜0.5%⑴。各年龄组均可发生，尤其 好发于年轻女性，平均年龄25岁。分为高分化、中分化、低 分化、网状型及伴异源性成分五种类型⑵。镜下细胞形态表 现变化多端，免疫组化常表现不典型，因此在冰冻标本及石 蜡切片中的分辨常会对临床医师造成困扰。现收集陕西省 肿瘤医院病理科6例SLCTs,复习相关文献，总结临床表现、 病理形态学特征、免疫组化特点、临床治疗及预后相关因素， 提高对此类肿瘤的认识，减少误诊及漏诊，为病理工作者积 累经验。1资料与方法【作者单位】I陕西省肿瘤医院病理科;3妇瘤科.陕西西安7100612西北妇女儿童医院妇产科，陕西西安710054【作者简介】丁彩霞(1980-),女，湖北荆门人，硕士，副主任医师,

主要从事肿瘤病理工作。E - mail:3045999@ qq.

com1.1 一般资料【通讯作者】李志斌(1975 -)，男，陕西商洛人，硕士，副主任医师,主要从事妇产科工作。E - mail ： lzhbzyzh@ 163. com收集陕西省肿瘤医院2011年1月至2017年12月期间 SLCTs病例6例,3例为本院病例,3例为会诊病例。6例均

现代肿瘤医学 2019 年 12 月 第 27 卷第 23 期 MODERN ONCOLOGY,Dec. 2019,VOL. 27,No. 23• 4265 •行手术切除及相关治疗。临床资料见表1。6例年龄24-73 子宫+双附件+大网膜+阑尾切除；1例行全子宫+双附件

岁。例1 -4以绝经后出血、腹胀等就诊。例6为妊娠期B +大网膜+阑尾切除，盆腔淋巴结清扫；1例全子宫+双附件 超发现盆腔包块。例5育龄期月经不规律伴一侧多囊卵巢 切除;2例育龄期妇女行肿瘤剥除。第一例误诊为卵巢低分

综合征，表现为腹胀腹痛而就诊。1例病例甲胎蛋白升高，

化浆液性乳头状囊腺癌，第三例误诊为高血钙小细胞癌。2 121.31 ng/dl；l 例血清睾酮升高，205 ng/dl；4 例 CA125 升

例发生远处转移;随访1 ~ 10年,3例死亡,2例存活，1例正 高。上述血清学指标于手术切除后一周恢复正常。2例行全

常分娩。2例III,.期及1例I。期接受新辅助化疗。表1 6例卵巢SLCTs细胞瘤临床资料Tab. 1 The clinical datas of six cases of SLCTsIndex1 23456Age( years)587333612430Testosterone (ng/dl)1.313.356.1810.42054.3AF 玖 ng/ml)2.5317.3819.722.33.23121.31CA125(ng/ml)139.7112.60267.98110.5&4120.9Menarche/menopause time (years)16/5018/4014/5015/491413Operative methodTAH + BSO + OM+AppTAH+BSO + OM + AppTAH+BSO + OM + AppTAH + BSOTumor excisionRight ovariectomyFIGO%1cmcJLL

ChemotherapyBEPBEPBEPNoNoNoFollow - upDeathDeathDeathAliveAliveNormal delivery,

aliveMetastasisRectum, omentum, appendix, right ureterNoUterus, rectum, omentumNoNoNoEndometrium hyperplasiaSimpleEndometrial polypsSimpleAtypicalSimplePregnancyBEP: Bleomycin, etoposide, and cisplatin. BSO: Bilateral salpingooopherectomy. TAH : Total abdominal hysterectomy. OM : Omentummajus. App: Appendix.1.2方法2结果标本用中性固定，石蜡包埋，常规切片，HE染 1例卵巢肿瘤在外院已经切除，经过半年转移到直肠浆

色。免疫组化采用EnVision法,EDTA （ pH 9.0）修复,DAB

膜面,2例位于左卵巢,2例位于右卵巢，1例发生于双侧卵 显色，所用一抗 CD99、a - inhibin、Vimentin、SMA、Ki67、EMA、 巢。肿瘤直径4.5-26 cm,大部分实性，1例囊实性，1例囊 CK7均购自福州迈新公司，即用型。空白对照采用PBS代替

性，伴异源性分化者囊内液胶冻样，切面灰白色，或灰白灰黄 一抗，阳性对照采用已知阳性组织切片进行。色，质地中等或较韧，见表2。表2 6例SLCTs大体所见Tab. 2 The gross pathologic data of six cases of SLCTsCaseLateralitySize ( cm)Gross appearanceTexture1Rectum4.5Light tanHard2Right26Cystic,yellow,cyst wall 0.2 ~3 cm,partially jelly likeModerate3Bilateral16( left) , 10( right)Predominantly solid with focal cystic areas, paleHard4Left8PaleModerate5Left10PaleModerate6Right12Partially solid, partially cystic, cyst wall 0. 3 cm, yellowModerate镜下肿瘤细胞主要由两种细胞成分构成,一种为分化较 1B），腺腔衬覆上皮呈栅栏状排列,个别细胞见核沟，腔内见

好的支持细胞（Sertoli型细胞），排列成实心或空心小管，细

嗜伊红结晶物，灶状钙化。中分化者瘤组织被分隔呈分叶结 胞柱状，胞质稀少或明显淡染，胞核小、卵圆形或成角，似葵 节状,小管结构较少，肿瘤细胞排列成条索状、小梁状和岛 花子,核象少见，另一种为Leydig型细胞，单个或成片分 状。低分化者性腺间质细胞呈肉瘤样（图1C）,核象可

布于间质中，特别在实性、小管周围，细胞类圆形,胞质丰富, 达20个/10 HPF,可见退变奇异形核。局部区域可见坏死。 嗜酸性，颗粒状，细胞核圆，居中或偏于一侧,纤维性间叶组 囊性区病例可见大小不一的囊腔，囊壁无内衬上皮。间质水 织比较丰富，由排列紧密的梭状细胞组成，伴有多少不等的

肿、玻变，核呈圆形及卵圆形，可见小核仁，间质玻变，核 胶原纤维。本组病例高分化1例，中分化2例,低分化1例, 象易见，例3间质黏液样变性，肿瘤细胞巢漂浮在黏液湖中，

伴异源性成分2例。高分化者细胞呈柱状、圆形、多边形，典 为异源性黏液腺癌成分，可见SLCT与黏液腺癌移行成分（图 型的呈高柱状,Sertoli细胞排列呈腺泡状、筛状及巢状（图 1D）。例6肿瘤局部区域显示实体管与明显空泡细胞构成小 1A）,可见细胞条索及腺腔，腺腔大小不一，腺腔缘光滑（图

管有移行。肿瘤组织中可见分化性有杯状细胞被覆的腺管• 4266 •丁彩霞，等 卵巢支持-间质细胞瘤6例临床病理分析（图1E）。本组病例免疫组化a - inhibin（图IF）、CD99（图 1G）、CR均为阳性。CKpan弱阳性，EMA阴性，CD10、Cy- clinDl可有表达。Ki67可以高达50% （图1H）。伴有异源 性分化者异源性肠上皮化生成分免疫组化CK20和CDX-2

阳性,6例病例均表达B - catenin（图II）。文献报道伴有雌 激素水平增高临床表现者免疫组化ER表达于10%的瘤细 胞,PR表达于30%的瘤细胞。6例SLCTs免疫组化结果见 表3。图1 镜下SLCTs图A：高分化SLCTs,可见管状结构(HExl00)；B：Leydig细胞单个或成片分布于间质中(HExl00);C：低分化SLCTs,可见纺稚创梭.形及卵 圆形细胞，两者界限不清(HExl00)；D：SLCT与黏液腺癌移行成分(HE x 100) ；E：可见杯狀细胞被覆飭腺管(HExlOO)；F：肿瘤细胞a- inhibi n 阳性(EnVision xlOO) ；G：肿瘤细胞 CD99 阳性(EnVision xlOO) :H：肿瘤细胞 Ki67 高表达(EnVision x 100) ;I：肿瘤细胞 p - catenin 高表达(EnVision x 100) oFig. 1 SLCTs pictures under microscopeA： Well differentiated SLCT,tumor cells arranged in acinus( HE x 100). B: Leydig cells distribute individually or in patches in the stroma( HE x 100) . C:Poorly differentiated SLCTs showed immature spindle and oval cells with unclear boundaries( HE x 100) . D:SLCT and transitional compo­nents of mucinous adenocarcinoma( HE x 100) . E:Differentiated goblet cell - covered glandular ducts are visible( HE x 100) . F:The a - inhibin was positive( EnVision x 100). G：The CD99 was positive( EnVision x 100). H ：The Ki67 was high expression( EnVision x 100) . I：The B 一 catenin was high expression( EnVision X 100).3讨论SLCTs为混合性索-间质肿瘤，是一种低度恶性潜能或

者低级别恶性肿瘤，肿瘤分泌雄激素和雄激素前体（如17轻 孕酮、睾酮、雄烯二酮），包括月经过少、闭经、乳房萎缩、痙 疮、多毛、阴蒂肿大、声音加深和发际线退缩。可伴有子宫内 膜增生、非典型增生甚至子宫内膜癌等⑷。本研究3例子宫 内膜单纯性增生,1例复杂性增生，约半数患者可无内分泌增 高，临床症状以腹痛、腹胀为主要表现，缺乏特异性，容易误 诊。少数病例可出现血清甲胎蛋白（AFP）升高⑷，但发生机 制尚不清楚⑸。典型的去女性化及男性化，血清睾酮成倍增

些细胞称为卵巢“本土”细胞。Sertoli细胞、Leydig细胞及原 始性索成分均起源于卵巢,其余成分称为异源性成分。约占 SLCTs的20% [61 o有学者提出从卵巢髓质接近卵巢门处的 原始睾丸样结构中保留下来的向男性分化的细胞是这个肿 瘤的起源⑺。原始性索包括卵巢的颗粒细胞、睾丸的支持细 胞即Sertoli细胞，间质细胞包括成纤维细胞、卵泡膜细胞和 睾丸间质细胞即Leydig细胞。电镜检查发现Sertoli细胞更 类似于卵巢颗粒细胞，含有女性染色体。SLCTs由不同分化 程度及不同比例的支持细胞、间质细胞组成⑹。SLCT多发生于20 ~30岁女性，也可见于儿童及绝经后

高等临床表现可起到提示诊断作用。在胚胎发育时期，性腺表面上皮增殖形成初级及次级性 索，性索发育成原始卵泡周围一层小而扁平的卵泡细胞。这

妇女,平均发病年龄25岁，最小可发生于12个月的婴儿⑼。 高分化患者常年纪较大，网状型常发生于年轻患者。现代肿瘤医学 2019 年 12 月 第 27 卷第 23 期 MODERN ONCOLOGY,Dec. 2019, VOL. 27,No. 23・4267・表3 6例卵巢SLCTs免疫组化结果Tab. 3 The immunohistochemical results of six cases of SLCTsIndex1 23456CK7Focal +-----EMAFocal +-focal +---a - inhibin+Focal +++++Calretinin++++++CD10Focal +++-++CyclinDl+++-++Ki6760%70%60%30%30%40%S-100------CD99Focal ++-+++SMAFocal +Focal +Focal +++Focal +WT-1------B - catenin++++++sertoli - leydig细胞瘤通常为单侧卵巢发病，约1- 5%累

及双侧，诊断时瘤体较大（平均直径16 cm）。大部分瘤体为 分叶状、表面光滑的肿物，切面多呈实性或囊实性，可见出血 坏死问。Sertoli细胞胞浆稀少，呈柱形、多边形，胞浆丰富淡

染，边界不清，细胞核圆形、卵圆形，可一侧钝圆，一侧较尖， 状似葵花子样，可见纵向核沟，少数细胞呈梭形.Leydig细胞 由中等至大的多角形细胞组成，含有中等至多量嗜酸性胞 浆,细胞边界清晰，常可见明显的核仁。根据Sertoli细胞形成 的管状结构的分化程度和原始性腺间质成分的多少,可分为 高分化、中分化、低分化、网状型及伴异源性成分五种类型。 随着分化程度的增高Sertoli细胞管状结构增加，而性腺间质 成分减少。①高分化:Sertoli细胞呈实性或中空的管状，可含 有嗜酸性分泌物。细胞长形，核深染，胞浆嗜碱性，有小核 仁，无明显异型性,无核象。可见成簇的Leydig细胞，周 围围以梭形性腺间质细胞。某些肿瘤具有特殊的组织学特 征，即结构排列大致分为富于细胞区和无细胞区，类似于硬 化性间质瘤的结节状或假分叶状结构。无细胞区域有致密

的玻璃样变和胶原组织背景，同时伴有明显扩张的窦状血 管。另外一种特殊类型是大的单房性具有纤维性囊壁的囊 肿,其中散在内衬典型的Sertoli细胞的小管或囊性间隙以及 成簇的Leydig样细胞⑴〕。②中分化:肿瘤细胞排列成条索 状、小梁状和岛状,条索状结构可以很细，背景为疏松纤维性 或水肿样间质，瘤组织被分隔呈分叶结节状,结节内为梭形 性腺间质细胞与排列呈条索状或低分化小管状Sertoli细胞 移行，有时几个细胞呈实性团，近似腺管,细胞呈柱状、圆形、 多边形，典型的呈高柱状,核呈葵花子样，一端尖细,一端钝 圆，部分Sertoli细胞有异型性，核象平均5/10 HPF。小 叶周边可见Leydig细胞簇。③低分化:瘤细胞弥漫成片或团 块状,呈肉瘤样结构，细胞梭形，无小叶结构，偶尔可见细条 索状结构或小梁。核象多见，可达20/10 HPF。leydig 细胞很难找到。可见部分出血坏死。④网状型和具有网状 成分的亚型:主要发生于中低分化者,性索区可与类似于卵

巢或睾丸网的结构共同存在，不规则相互吻合成网的裂隙样 结构，衬以立方、柱状细胞，胞浆少,细胞核伴有非典型性，腔 内常见乳头状结构[，2] o⑤伴异源性成分的亚型：肉眼或组织

学上含一定量非性索间质固有成分的SLCT,仅见于中分化、 低分化和网状型者。异源性成分包括上皮性和间叶性，两者 可单独存在,亦可混合存在〔切。上皮性成分常见胃肠型黏

液性上皮,通常分化良好，偶有交界性或恶性，本例中有一例

合并低分化腺癌及印记细胞癌。间叶性成分常可见软骨肉 瘤和横纹肌肉瘤。偶见平滑肌、骨及脂肪等。有报道异源性 成分以黏液分化为主，局灶伴肝样分化,Sertoli和Leydig细 胞只是肿瘤的一小部分。间质散在局灶细胞形成不规则、分 叶状细胞条索或细胞簇，形成灶状细胞巢或者小梁状结构，

或者是开放的管腔。相似于Sertoli细胞成分。免疫组化 AFP、CK18、a-inhibin阳性皿〕。伴异源性成分者还可合并

Brenner瘤、卵巢黏液性囊腺瘤、浆液性囊腺瘤或畸胎瘤。 SLCT 免疫组化 EMA、a - inhibin、CR、CD99 及 B - catenin 在

大部分病例阳性,CKpan、Vimentin在有些病例中呈阳性购，

CD56、FOXI2,DICER - 1、WT1和CD10在鉴别诊断中也有帮

助[,7-21]0 ER、PR可弥漫或局灶阳性皿1。报道F0XI2及 DICER1这两种基因与其发病相关“旳。60%病例DICER1基 因突变。胚系DICER1基因突变与很多综合征有关，如胸膜 肺母细胞瘤、囊性肾细胞瘤、SLCT、胚胎性横纹肌肉瘤＞Wilms 瘤、结节性甲状腺肿等。SLCT和甲状腺癌共同发生高度提 示DICER综合征〔切o鉴别诊断:卵巢黏液性肿瘤：丰富的异源性黏液上皮囊 腔非常类似卵巢黏液性上皮肿瘤，尤其是在冰冻切片中容易 误诊。此时多取材,仔细寻找上皮下的间质细胞，多人术中

讨论将会作出正确地诊断。子宫内膜样腺癌伴性索间质分化:卵巢子宫内膜样腺癌 在形态上有时相似于Sertoli细胞瘤、sertoli - leydig细胞肿瘤 和颗粒细胞瘤。中空、扩张的管状结构排列紧密，与子宫内 膜腺体相似,有文献称之为“假子宫内膜样管腔”，a - inhib- in、CR可阳性，而子宫内膜样腺癌EMA、CKpan、CK7阳性，与 典型的Sertoli样中空的小管相比，假子宫内膜样管腔更大， 管腔中可见嗜酸性分泌物皿）。卵黄囊瘤:患者如果AFP升高，临床容易怀疑卵黄囊瘤。 AFP也可表达在Sertoli细胞.Leydig细胞，或者异源性胃肠 道上皮中〔旳。卵黄囊瘤肿瘤细胞胞质透亮，核大深染，核不 规则，核仁明显。常见PAS阳性的细胞内和细胞外透明小 球，可见S-D小体，瘤细胞表达AFP、glypican-3和SALL4

可以鉴别。颗粒细胞瘤:成人型颗粒细胞胞浆稀少,细胞核呈圆形 或卵圆形,可见纵行核沟，核象＜ 1~2个/10 HPF。发

生黄素化时，瘤细胞含丰富的嗜酸性或空泡状胞质。瘤细胞 排列呈CaU - Exner小体的微滤泡结构。免疫组化a - inhib- in、CD99、Vimentin、WT - 1、SMA 阳性,CK7 及 EMA 阴性。卵巢原发性或转移性腺癌：当冰冻切片中出现异型的上 皮样细胞在纤维间质中呈不规则条索状排列时，应避免误诊

为浸润性腺癌，此时应大体观察，结合临床，多处取材做出正

确地诊断。治疗上以手术为主，因本病多见于年轻患者，且 发现时分期较早，年轻患者应尽量保存生育能力，部分报道 认为性索-间质肿瘤无需行盆腔淋巴结清扫3）。I.期低分 化肿瘤或网状型肿瘤、h - IV期及复发转移的患者术后需行 辅助化疗。SLCT作为一个整体，死亡率相对较低。肿瘤分 期（II期及以上，侵犯卵巢表面或卵巢外扩散者预后差）、组

织分化、有丝指数、异源性成分的存在和肿瘤破裂都被 报道预测复发⑷刖。高分化SLCT患者生存率接近100% ,

59%低分化SLCT和约11%的中分化（伴或不伴有异源性成

分）SLCT呈恶性经过，常于2年内发生腹腔复发。SLCT镜• 4268 •丁彩霞，等 卵巢支持-间质细胞瘤6例临床病理分析[M ]. New York : Raven Press, 19 :1687.下表现多样，发病率低，容易造成误诊,充分细致的大体检查及精准取材是正确诊断的前提，熟悉SLCT的形态学谱变化 〔\"I Li Liang, Andrew Menzin, John Louis Lovecchio, et al. Ovarian

和各种亚型形态特点是正确诊断的根本，从而避免因漏取或 因经验不足造成诊断困难，甚至误诊。【参考文献】[1]

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